Elizabeth Murray,a Patricia McCabe,a
and Kirrie J. Ballarda
American Journal of Speech-Language Pathology 486 • Vol. 23 •
486–504• August 2014
the source from: http://ajslp.pubs.asha.org/article.aspx?articleid=1850425
此文獻為American Journal of Speech-Language
Pathology 2014年的期刊，
主要是系統性的回顧檢視兒童言語失用症的治療方法哪些是具有足夠的實證研究證實是有效的。
內文也提及了不同的研究設計在所對應到的實證的層級，這也提供了我們在閱讀文獻時，可以進一步思考文獻資料的實證性程度，以謹慎的運用在臨床上。
文中也提到有些治療方法在本篇回顧文獻中可能未具備"強大的臨床實證"證據, 但還是可能有其效果的,因為文獻檢視的方式仍是有其限制之處.
摘要:
目的:藉由一系統性回顧使用單一受試研究設計的言語失用症兒童治療之相關文獻成效探討
方法:由9個資料庫搜尋同行-回顧(peer-reviewed)的治療文章-從1970到2012年所有有關CAS兒童治療已出版的實證資料。並透過改善率差異(Improvement rate
differences,IRDs)再次計算文獻資料 (n>1 ),由統計去比較治療和類化的實證.
結果:共有42篇文獻屬於Phase I and II 研究即single-case
experimental designs (SCEDs; n = 23) or
case series or description studies (n = 19)被進一步的分析。有六篇文章有給予明確CAS診斷，在SCED的23篇文章中有13篇提及主要治療的方式分別為言語動作技巧（speech motor skills， n = 6), 語言學技巧（linguistic
skills，n = 5), AAC(augmentative and alternative communication， n =
2). 大部分的受試者對於治療的介入有正向的回應，但這13篇中只有7篇文獻有報告其治療後維持期和類化效果。而這三種治療方式取向是具有的優勢證據。研究計算了介入策略的IRD效果包含:Integral
Stimulation/Dynamic Temporal and Tactile Cueing, Rapid Syllable Transition
Treatment, and Integrated Phonological Awareness Intervention.
結論:至少有三種治療為Phase III的研究試驗及臨床實證上具有充分的證據.未來需要建立其維持與類化的效果。
Abstract
Purpose To
present a systematic review of single-case experimental treatment studies for
childhood apraxia of speech (CAS).
Method A search
of 9 databases was used to find peer-reviewed treatment articles from 1970 to
2012 of all levels of evidence with published communication outcomes for
children with CAS. Improvement rate differences (IRDs) were calculated for
articles with replicated (n > 1), statistically compared treatment and
generalization evidence.
Results Forty-two
articles representing Phase I and II single-case experimental designs
(SCEDs; n = 23) or case series or description studies (n =
19) were analyzed. Six articles showed high CAS diagnosis confidence. Of the 13
approaches within the 23 SCED articles, treatments were primarily for speech
motor skills (n = 6), linguistic skills (n = 5), or
augmentative and alternative communication (n = 2). Most
participants responded positively to treatment, but only 7 of 13 approaches in
SCED studies reported maintenance and/or generalization of treatment effects.
Three approaches had preponderant evidence (Smith, 1981).
IRD effect sizes were calculated for
Integral Stimulation/Dynamic Temporal and Tactile Cueing, Rapid Syllable
Transition Treatment, and Integrated Phonological Awareness Intervention.
Conclusions At least
3 treatments have sufficient evidence for Phase III trials and interim clinical
practice. In the future, efficacy needs to be established via maintenance and
generalization measures.
兒童期言語失用症是一種在言語動作計畫或程序上的發展障礙,
CAS假設是因為在將抽象的音韻編碼轉換至言語動作指令上的受損, 而導致言語清晰度降低
也有相關研究指出CAS的兒童,也在言語知覺,語言和音韻(包含聲韻覺識)等層面的發展異常.但目前仍不清楚這些問題是否都是初始問題或是受到CAS而進一步造成在語言,音韻和動作技巧的問題.有CAS的兒童,像持續有說話性語音障礙者一樣 (speech sound disorder)在識字,學業,社交和就業上產生困難的風險.
雖然過去有些研究尚未有做到隨機分組,但都證實有些方法確實是有幫助的包含動作治療(encompass motor treatments (including
electropalatography)),，語言學取向(linguistic
approaches)，AAC(alternative communication,), 或是綜合使用
該研究依據Robey (2004)將研究設計分成以下幾個階段:
Phase I and Phase II 為試驗性或嘗試性研究(pilot or feasibility studies)，用以檢視是否有需要進一步更嚴謹的研究
Level III 證據為準實驗組(quasiexperimental group (case series))或單一個案報告(single case
reports)，具有前後測的比較但沒有組間比較或是控制組
Phase III 為典型的隨機分派(RCTs) 或是非隨機分派(NRCTs) 至控制組
Level IIb 證據為更嚴格的單一受試者實驗設計(single-case experimental designs).系統性的應用或撤
回該治療,建立一個控制組的基礎線或是限制控制組的變異
Phase IV 在真實的臨床情境中的研究,其結果可以是確定的.
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*補充資料:美國聽語學會也針對臨床實證研究整理研究的實證層級
(Ia具最高信度的臨床實證,IV為最低信度的臨床實證層級)
the source from:
Levels of
evidence for studies of treatment efficacy, ranked according to the quality and
credibility from highest/most credible (Ia) to lowest/least credible (IV).
Reprinted from ASHA (2004, p. 2); adapted
from SIGN
Level
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Description
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Ia
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Well-designed meta-analysis of >1 randomized controlled trial
|
Ib
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Well-designed randomized controlled study
|
Iia
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Well-designed controlled study without randomization
|
Iib
|
Well-designed quasi-experimental study
|
III
|
Well-designed nonexperimental studies (i.e., correlational and case studies)
|
IV
|
Expert committeer
|
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Aims
1.研究品質:去描述每一個研究所屬的研究層級,實證的層級及對於CAS診斷信心層級
2.治療程序:針對SCED study (at/above Level
IIb evidence) and to group similar treatment types 的研究中定義治療的目標行為和結構(如:強度和介入程度 依據 Warren, Fey, & Yoder, 2007)以去分析其治療結果
3.治療結果:檢視治療結果,維持及類化的結果
4.證據的確定性:取決於每一種治療取向的研究層級和效果大小
Method
-系統系的搜尋策略
-辨識與CAS相關且完整研究之文獻
-篩選:將重複的文獻資料刪除....
-再次檢視所需要的文獻以進行回顧
Aim 1: Study Quality
依據研究的層級手冊去評定各研究所屬的階層(Robey,2004)
由5點量表去評斷CAS: confidence in CAS diagnosis was assessed
Aim 2: Treatment Procedures
確定治療取向分類(a) motor, (b) linguistic/phonological
(including literacy), or (c) AAC
及結構,包含:每次課堂介入的次數,介入頻率,總介入時間
Aim 3: Treatment Outcomes
(a) 治療後的表現與基線期相比
(b) 評估測量和統計分析其治療成效
(c) 報告其治療後兩周維持期的後測或是與治療期的比較
(d) 使用統計分析治療後其類化相關的資料
(e) 刺激類化的資料(stimulus generalization
data.)
Aim 4: Certainty of Evidence
當一個治療取向具備以下條件則可以被歸類為具有強大的證據
研究實證層級達Level IIb or better
evidence (SCEDs)以上,
replicated cases, 信心診斷達1-3,
治療成效和類化表現達統計顯著.在介入治療兩週後能維持該效果
IRD改善率差異指在治療與基線期 退除期 維持期改善的差異
Results
Aim 1: Study Quality
42 篇中有23篇為Level IIb
19篇為Level III(這19篇不進一步分析 因為沒有控制組
Aim 2: Treatment Procedures
-11篇 SCED primarily
motor approaches
(e.g., kinesthetic/touch cues, manipulating speech rate and
timing, picture or orthographic stimuli).
-10 篇primarily linguistic approaches.
-speech sound production (phonological
processes or stimulability), phonological awareness accuracy, and spoken
language utterance length, which also used some motor cueing
-expressive language skills(e.g.,
multisymbol messages or elaborated phrase structures)using AAC systems in children with
previously established AACuse.
-2篇AAC介入
Structure of Treatment Delivery
-動作治療取向的頻率，中間值為一週三次，最高一天一次，最少一週兩次，每次20-60分鍾
-大部分語言學取向及AAC取向為每週2-3次，每次15-60分鐘
-在AAC為基礎的介入中有較多的家長訓練及居家練習的部分
Aim 3: Treatment Outcomes
Treatment and Maintenance Data
-在動作-基礎介入的研究中,大部分的受試者都有進步,並非所有受試者都有顯著的改變,其測量的層面包含在目標刺激項目的正確性或是子音,母音,音素或字詞的正確率.有三個研究顯示對於治療韻律的正確性有進步.
-在語言學-基礎介入的研究中,發現可以減少音韻歷程並增加聲韻覺識的技巧
-以AAC為介入者在溝通效度上有其治療效果.
Aim 4: Certainty of Evidence (證據的確定性)
沒有任何一個治療取向達到證據確鑿的標準,在三種治療取向中,有兩個以動作介入((Integral Stimulation/DTTC, ReST)和一種語言學介入(Integrated Phonological Awareness
Intervention),符合主要的證據標準其餘的方法被視為suggestive
evidence.如:結合MIT/TCM-Touch-Cue Method treatment)
Discussion
這篇研究的目的是回顧CAS兒童在治療的成效，與之前的回顧性研究不同的是，研究考慮了其研究設計為Level IIb的實證,以進一步提供未來治療的方向及謹慎地運用在臨床上
Study Quality
大部分檢視CAS兒童療效都是採用single case studies,隨著時間的演進相關研究的實驗設計也越趨嚴謹 .Level I和Level II的研究設計主要是測試治療的可行性及早期的療效, 現在並未有Level III的RCT or NRCT 之報告為可參考的證據.
目前尚未有任何結論提到對於CAS兒童而言,哪一種治療方法是比較有效的,這次的檢視確認了具有重要性的證據和良好的實驗設計研究,藉此指引我們在臨床上的決策及追求更具實質性之比較的研究.
Certainty of Evidence 證據的確定性
-Integral Stimulation /DTTC and
ReST and Integrated Phonological Awareness Intervention
的治療方法有強大的實證在治療及類化有正向的效果
-剩下的文章被歸類為suggestive evidence, 未來能有更佳的實驗控制設計.包含了本研究所檢視的文獻或被排除在外的文獻,都有可能是CAS兒童治療的選擇方式,此外對於未來的研究檢視應包含level of certainty ,並標示出具存疑性的療效(即使是未顯示有明確療效的研究)
Confidence in CAS Diagnosis (對CAS診斷的信心度)
在任何治療研究中明確的定義受試者才能說服讀者這確實是要探討的目標族群
2007年基於共識之診斷特徵(consensus-based diagnostic features)開始被運用,只有16.6%達到具有高度的信心,然而多數的回顧文獻是出版於2007年之前,也符合當時對於該對象的常見描述.
在2007年之前的研究定義CAS兒童的特徵中最常被忽視是dysprosody,
prosody而韻律主要是在元音的傳遞,我們計算早期文獻中了提及元音錯誤的受試者視為可能是dysprosody的證據,即使這樣的決定可能會高估 dysprosody的判斷.只有50%的文獻提及到了元音的錯誤.此外有很高的比例為合併CAS使診斷更加複雜化,都可能會部分降低了信心水準
Experimental Control 實驗控制
實驗控制提供了確認治療介入取向效果的基本要素,也是在單一受試者研究(single-subject designs)中計算效益大小 (effect sizes)的基本要素,只有實驗設計中具某些控制變相才可以進行治療結果的分析
此篇研究所分析的資料中並非所有的文獻分析都具有明確的實驗控制和基於控制變因而成的治療效果,未來的研究可以包含基礎線期,介入期,退除介入期,而每一個階段至少收集三筆資料.
Treatment outcome
-DTTC (Dynamic Temporal and Tactile Cueing)適用於較嚴重的CAS
-Integrated Phonological Awareness
Intervention 適用於4-7歲輕至重度的CAS
-ReST ( Rapid Syllable Transition Treatment )適用於7–10歲 輕到中度的CAS
研究限制:
1. 在篩選文獻時以”同行檢視已出版的文獻為主.並沒有控制出版的偏誤,而刪除了其他的文獻資料,意味著可能刪除了可能具備 suggestive
evidence的治療,(如:PROMT/ Nuffield Dyspraxia Programme)
2.
RDI的樣本數小
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